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患兒,女,1歲4個(gè)月,主因“間斷咳嗽、喘息10個(gè)月”入院?；純喝朐呵?0個(gè)月無(wú)明顯誘因出現(xiàn)流涕、咳嗽,伴輕度喘息,于當(dāng)?shù)卦\所抗感染治療2周后癥狀緩解。其后4個(gè)月,每間隔20天左右,咳嗽,喘息發(fā)作約1周,夜間入睡后及進(jìn)食、哭鬧時(shí)加重,喘息不重,有痰,難咳出,可平臥,無(wú)憋氣、發(fā)紺、嗆咳及發(fā)熱,予中藥、抗生素治療及理療,癥狀可好轉(zhuǎn);入院前3個(gè)月患兒痰量明顯增多,2個(gè)月前食用葵花子后咳嗽、喘息加重,但無(wú)明顯嗆咳及憋氣,入院前2周出現(xiàn)發(fā)熱,最高體溫40.2℃,在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院先后給予氨芐西林、舒巴坦、利福平、地塞米松、潑尼松、胸腺肽、氨茶堿等治療,癥狀無(wú)緩解,胸片提示“肺紋理增多”,心臟彩超、氣管鏡、喉部CT檢查均未見(jiàn)異常,為進(jìn)一步診治收入院。個(gè)人史:足月順產(chǎn),生后無(wú)窒息,新生兒期健康,生后無(wú)吐奶及嗆奶,6個(gè)月前身體健康,無(wú)重癥肺炎、毛細(xì)支氣管炎、麻疹、百日咳病史,濕疹史(+)。無(wú)結(jié)核接觸史。家族史:無(wú)哮喘及特應(yīng)性體質(zhì)家族史。體格檢查T36.5℃R24次/分P136次/分W10kg,營(yíng)養(yǎng)發(fā)育略差,神清,精神反應(yīng)可,呼吸平穩(wěn),左上臂可見(jiàn)卡疤一枚。面色、口唇紅潤(rùn),無(wú)口周發(fā)青,無(wú)紫紺,咽輕度充血,可見(jiàn)多量粘稠分泌物,氣管居中,無(wú)三凹征,胸廓對(duì)稱,雙側(cè)呼吸運(yùn)動(dòng)一致,雙肺叩清音,呼吸音粗,可聞及少許散在痰鳴音,未聞及濕羅音及喘鳴音,心音有力,律齊,各瓣膜區(qū)未聞及雜音,腹部、四肢、神經(jīng)系統(tǒng)查體未見(jiàn)異常,無(wú)杵狀指趾。輔助檢查血常規(guī):白細(xì)胞10.4×109/L,N0.278,L0.651,紅細(xì)胞、血紅蛋白、血小板正常;呼吸道病毒抗原及痰培養(yǎng)陰性;血沉、C反應(yīng)蛋白、血生化、心肌酶譜、血?dú)饩?結(jié)核菌素純蛋白衍生物試驗(yàn)(PPD)陰性;心臟彩超:心臟結(jié)構(gòu)及功能正常;胸片:雙肺紋理增多,模糊毛糙,右下肺為著(圖1);胸透未見(jiàn)氣管異物征象;支氣管鏡示氣管下段扭曲變形,左后壁受壓內(nèi)凹(圖2);肺CT:右肺下葉及中葉肺野散在小斑片狀高密度病灶,左下肺少許小片絮影,氣管下段、隆突上約1.5cm水平氣管扭曲變窄,主動(dòng)脈弓及降主動(dòng)脈走行于脊柱正前,無(wú)明顯腫大淋巴結(jié);胸部螺旋增強(qiáng)CT氣管及血管重建:氣管局限性扭曲變窄水平可見(jiàn)升主動(dòng)脈發(fā)出左右兩個(gè)主動(dòng)脈弓,二者向后融合移行為降主動(dòng)脈,行于脊柱正前方,右側(cè)異常的主動(dòng)脈弓行于食管氣管后緣并壓迫食管氣管,自此異常的主動(dòng)脈弓上緣分別發(fā)出右鎖骨下動(dòng)脈和右頸總動(dòng)脈,未見(jiàn)正常的頭臂干